ÖZET

Dieulafoy lezyonu nadir görülmesine rağmen alt gastrointestinal sistem kanamalarının hayatı tehdit eden nedenlerindendir. Masif alt gastrointestinal kanamaya ve mortaliteye neden olan anal kanaldaki Dieulafoy lezyonunu sunmayı amaçladık. Yetmiş iki yaşındaki erkek hasta masif kanama nedeniyle hastaneye başvurmuştur. Kolonoskopi ve sintigrafide odak saptanamadığından, unstabil durumda olan hastaya acil olarak laparotomi yapılmıştır. İntraoperatif olarak yapılan kolonoskopide anal kanal proksimalinde lezyon saptanarak klipslenmiştir. Kanama tekrarlamamasına rağmen, masif transfüzyona bağlı solunum problemleri nedeniyle postoperatif sekizinci günde hasta eksitus olmuştur. Bu tür lezyonlarda %80’e kadar varan oranlarda lezyon ilişkili mortalite oranları bildirilmiştir. Acil şartlarda yapılan bu değerlendirmelerde lezyon görülememiştir. Nadir karşılaşılsa da masif gastrointestinal kanamalarda Dieulafoy lezyonunun akılda tutulması gerekmektedir. Tedavide selektif arteriyel embolizasyon, skleroterapi, epinefrin enjeksiyonu, termokoagülasyon ve klipsleme gibi konservatif yöntemler kullanılabilir. Kanama odağının preoperatif dönemde bulunamadığı durumlarda lokalizasyon için cerrahi sırasında kolonoskopiden faydalanılabilir. Tanıda gecikme olan durumlarda kanama kontrol altına alınsa da masif transfüzyonlara bağlı morbiditenin ve mortalitenin artabileceği unutulmamalıdır.

Giriş

Dieulafoy lezyonu alt gastrointestinal sistem (GİS) kanamalarının nadir ve hayatı tehdit eden nedenlerindendir.1 Genellikle mide küçük kurvaturda mukozal defektten submukozal arteriollerin kanaması ile ortaya çıkar. Mide dışında benzer şekilde özefagus, ince barsaklar, kalın barsaklar, rektum ve anal kanalda da gözlenebilir.1,2,3 Masif alt GİS kanamaya ve mortaliteye neden olan anal kanaldaki Dieulafoy lezyonunu sunmayı amaçladık.

Case Presentation

A 72-year-old male patient without documented systemic disease has been referred to the gastroenterology clinic from an external center for lower GIS hemorrhage lasting for 24 hours. Although the urgent endoscopic evaluation of the upper and lower GIS was suboptimal, no focus of active bleeding was detected. Angiographic examination was not performed because of high creatinine value (1.7 mg/dL) and creatinine clearance of <50 ml/min. The scintigraphic examination, which was performed with 20 mCi Tc-99m-marked erythrocyte, demonstrated probable bleeding from the left colon. The patient received a total of 12 units of erythrocyte suspension with 6 units given within the 24 hours after hospitalization, and 6 units of fresh frozen plasma. The case was discussed with the general surgery clinic because of continuing bleeding, poor general status, and suspicious bleeding focus in the left colon. Overall examination of the patient revealed an arterial blood pressure of 80/50 mmHg, arterial pulse of 110/minute, hemoglobin value of 8.3 g/dL (11.7-16), hematocrit concentration of 24.3% (35-47), platelet count of 90x103/µL (150-400), and international normalized ratio value of 1.3 (0.8-1.2). The patient underwent laparotomy because he was hemodynamically unstable despite massive transfusion. The exploration demonstrated no extraluminal pathology. Appendectomy was performed, the stump was not sutured, but seromuscular continuous circular suture around (purse suture) was placed. The colon was accessed through the appendectomy stump by a colonoscope and the colonoscope was extraluminally pushed forward by hands towards to the proximal aspect; no intraluminal pathology was detected. Colotomy was performed through the sigmoid colon as the focus suggested on scintigraphy and the entire colon was examined accessing by a colonoscope. A Dieulafoy’s lesion of 1 cm was detected in the proximal aspect of the anal canal and a clip was placed endoscopically (Figures 1 and 2). The bleeding was kept under control; thereafter, appendectomy stump was closed, but colostomy area was not considered available for primary suturing because of iatrogenic injury caused during colonoscopy procedure. The surgery was completed after partial sigmoid colon resection and anastomosis. Bleeding did not recur in the postoperative period, but the patient developed respiratory failure due to Acute respiratory distress syndrome (ARDS) during follow-up and he was monitored on the postoperative second day as attached to the mechanical ventilator. The patient died due to ARDS on the postoperative day 8.

Olgu Sunumu

Yetmiş iki yaşında bilinen sistemik hastalığı bulunmayan erkek hasta 24 saattir devam eden alt GİS kanama şikayetiyle dış merkezden gastroenteroloji bölümüne sevk edilmiştir. Acil olarak yapılan üst ve alt GİS endoskopide, değerlendirme suboptimal olmakla birlikte aktif kanama odağı tespit edilmedi. Kreatinin değerleri yüksek (1,7 mg/dL) ve kreatinin klirensi <50 ml/dk olması nedeniyle anjiyografik inceleme yapılmadı. 20 mCi Tc-99m işaretli-eritrositle yapılan sintigrafik incelemede sol kolonda kanama odağı olabileceği belirtildi. Hastaya yatış sonrası 24 saatte altı ünite, toplamda ise 12 ünite eritrosit süspansiyonu ve altı ünite taze donmuş plazma verildi. Hasta devam eden kanama, genel durum bozukluğu ve sol kolonda şüpheli kanama odağı nedeniyle genel cerrahi bölümüne danışıldı. Yapılan değerlendirmede arteriyel tansiyon 80/50 mmHg, arteryel nabız 110/dakika, hemoglobin 8,3 g/dL (11,7-16), hemotokrit %24,3 (35-47), platelet 90x103/µL (150-400), uluslararası normalleştirilmiş oran değeri 1,3 (0,8-1,2) olarak saptandı. Masif transfüzyona rağmen hemodinamik olarak unstabil olması nedeniyle hastaya laparotomi yapıldı. Eksplorasyonda ekstralüminal patoloji saptanmamıştır. Apendektomi yapıldı, güdük sütüre edilmedi, seromüsküler çevre sütürü (purse suture) yerleştirildi; apendektomi güdüğünden kolonoskopiyle girildi; proksimale doğru lümen dışından elle kolonoskopi ilerletildi, intraluminal patoloji saptanmadı. Sintigrafide belirtilen odak olarak sigmoid kolondan kolotomi yapılarak kolonoskopiyle girildi ve tüm kolon değerlendirildi. Anal kanal proksimalinde 1 cm’lik Dieulafoy lezyonu saptandı ve endoskopik olarak klips yerleştirildi (Resim 1 ve 2). Kanama kontrol altına alındı; sonrasında apendektomi güdüğü kapatıldı ve kolotomi alanı kolonoskopi işlemi sırasında oluşan iyatrojenik yaralanmadan dolayı primer sütürasyona uygun görülmedi, kısmi sigmoid kolon rezeksiyonu ve anastomoz yapılarak operasyon sonlandırıldı. Postoperatif dönemde kanama tekrarlamadı, hastanın takiplerinde Akut respiratuvar distres sendromuna (ARDS) bağlı solunum yetmezliği gelişti, postoperatif ikinci günde mekanik ventilatörde takip edilmeye başlandı, postoperatif sekizinci günde hasta ARDS’ye bağlı olarak eksitus oldu.

Tartışma

Diuelafoy lezyonları alt GİS kanamasının fatal nedenlerindendir, %80’e varan oranlarda lezyon ilişkili mortalite oranları bildirilmiştir.1 Olgumuzda olduğu gibi erkeklerde biraz daha sık gözlenir.1 Patogenezi tam olarak bilinmemektedir, genellikle multipl komorbiditesi olan hastalarda gözlendiği, non-steroid anti-enflamatuvar ilaçlar (NSAEİ), aspirin ve warfarin kullanımı ile ilişkili olduğunu bildiren yayınlar1 olmakla birlikte; etiyolojide alkol, sigara veya NSAEİ kullanımı ile ilişkili olmadığı, kabızlıkla ilişkili olabileceğini bildiren yayınlar2 da mevcuttur. Ülserasyon olmadan incelmiş mukozanın altından protrude olan tortüyoz, anormal genişlikte ve kalın duvarlı submukozal arteriyoller ciddi kanamalara neden olabilmektedir.3 Kolorektal bölgede yer alan lezyonlarda katı içeriğin dilate submukozal lezyon üzerinde nekroza neden olarak lüminal sterkoral etki ile yırtılma ve kanama oluşturduğu teorisi üzerinde durulmuştur.1 Tam fikir birliği olmamakla birlikte yaşlanma ve kardiyovasküler hastalıklar nedeniyle mukozal hasar ve iskemi oluşmasının patogenezde önemli olduğu düşünülmektedir.1 Literatürde olgumuzda olduğu gibi hipovolemik şok gözlenen olgular bildirilmiştir.4,5 Acil şartlarda yapılan dikkatsiz değerlendirmelerde gözden kaçabilmektedir veya hemoroidal hastalık olarak yanlışlıkla değerlendirilebilmektedir.5 Tanıda olgumuzda olduğu gibi endoskopik ve anjiyografik yöntemler kullanılabilir. Kanama odağının ve lezyonun görülmesiyle tanı konulur.3,4,6 Endoskopik olarak; 1) etrafında normal mukoza bulunan <3 mm mukozal defektten mikropulsatil özellikte veya aktif olarak fışkırır tarzda arteryel kanamanın eşlik ettiği lezyon olması, 2) etrafında normal mukoza bulunan veya mukozal ufak bir defektten kanama olsun ya da olmasın protrude olmuş damar görülmesi, 3) ufak mukozal defekt veya normal gibi görünen mukoza üzerinde sıkı yapıda pıhtının mevcut olması durumunda tanı koyulabilir.1 Tedavide selektif arteriyel embolizasyon, skleroterapi, epinefrin enjeksiyonu, termokoagülasyon ve klipsleme gibi konservatif yöntemler uygulanabilir.1,2,3,4,5,7 Kanamanın radyolojik veya endoskopik olarak kontrol altına alınamadığı durumlarda cerrahi olarak sütürasyon veya segmental rezeksiyonlar uygulanabilir.1,2,3 Anal kanal, rektum veya özofagustaki saptanan lezyonlar için daha geniş rezeksiyonlar gerekebilmektedir. Anal kanalda gaytanın katı yapısı nedeniyle daha çok lokal eksizyon gibi cerrahi işlemleri öneren yayınlar mevcuttur.3 Olgumuzda ancak intraoperatif kolonoskopi yapılarak odak tespit edilebilmiştir ve endoskopik klipsleme yapılarak kanama kontrol altına alınmıştır. Lokalize edilemeyen GİS kanamalarda yapılacak subtotal kolektomi gibi geniş rezeksiyonlara rağmen olgumuzda olduğu gibi anal kanaldaki lezyonlar piyesmene dahil edilmemiş olacaktır. Bu durumda geniş rezeksiyona rağmen lezyonun çıkarılmamış olması ya da kanamanın devam etme riski söz konusudur.

Sonuç

Anal kanaldaki Dieulafoy lezyonları nadir olarak görülse de hayatı tehdit eden kanamalara neden olması nedeniyle akılda tutulmalıdır. Anal kanaldaki Dieulafoy lezyonları endoskopi sırasında hızlı geçilebilen bir bölgede yer alması, işlem sonlandırılmadan önce retrofleksiyon ile anal kanalın tekrar değerlendirilmemesi, devam eden kanama nedeniyle net görüntü sağlanamaması, işlemin acil olarak suboptimal şartlarda yapılmış olması veya sık karşılaşılmayan lezyonlar olması gibi nedenlerle endoskopik olarak gözden kaçabileceği unutulmamalıdır. Kanama odağının preoperatif dönemde bulunamadığı durumlarda lokalizasyon için perioperatif dönemde kolonoskopiden faydalanılabilir. Kanama kontrol altına alınsa da masif transfüzyona bağlı sistemik komplikasyonlar ve mortalite gözlenebilmektedir.